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疾病: 甲状舌管囊肿
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牛德福

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医生手札——魔高一尺,道高一丈:给一位长期被误诊误治的甲状舌管囊肿患儿翻案医生手札——魔高一尺,道高一丈:给一位长期被误诊误治的甲状舌管囊肿患儿翻案广东省人民医院&广东省医学科学院耳鼻咽喉头颈外科陈良嗣头颈腺体、先天疾病及儿童头颈外科工作室“雄兔脚扑朔,雌兔眼迷离,双兔傍地走,安能辨我是雄雌。”出自《乐府诗集·横吹曲辞五·木兰诗》。意思是:雄兔静卧时,两只脚时时爬搔,雌兔静卧时,两只眼时常眯着,所以容易辨别。但是,雄雌两只兔子一起贴着地面跑时,又怎么能辨别出哪只是雄兔,哪只是雌兔?不只是兔子雌雄莫辨,在医学领域,许多疾病的外在表象也时常模棱两可,一时半会难判真伪,即使常见、多发的甲状舌管囊肿也是可如此。以下是我经治的一个真实案例。【案例回放】患儿、万某峰、男、8岁5个月,江西南昌籍。2017年7月,小万5岁时,左侧颈部莫名鼓起一个肿块,当时在江西某医院就医5个多月,口服、外抹、理疗,无所不用,恰如“坚固的堡垒往往是从内部被攻破”一样,最终包块由里至外洞穿流脓,膨隆数月的颈部,也慢慢平复。然而,烦恼并没有随之而去,颈部瘘口好不容易结痂,数日之后又再次鼓起冒脓破溃。虽尝试各种膏药涂抹,瘘口经久不愈。当地医生考虑为“左侧梨状窝瘘”,并建议前往上海就医。2018年初,春暖花开,老万带着小万,来到上海某医学中心,见多识广的专家面诊之后,也断定为“左侧梨状窝瘘”,并建议手术。据老万回忆,手术结束时,主刀医生特地在手术室门口与他交代病情,说是“术中通过支撑喉镜检查未见梨状窝底部存在瘘口,所以排除梨状窝瘘,但是手术还是按照鳃裂瘘管,经颈部切口实施手术,应该是比较彻底的。”担心受怕许久的老万如释重负。2020年中,酷暑难耐,距离第一次手术两年半,熟悉的疼痛唤醒了小万早已忘却的记忆,惊慌失措的老万百思不得其解——莫非颈部瘘管复发了?万般无奈之下,一家三口突破新冠疫情的层层封锁,带着疑惑、焦虑和期待,又奔赴魔都——那座曾短暂住院又留下遗憾的大都市。接诊的还是以往的主刀大夫。一回生二回熟,小万得到关照,顺利入院。并且,还在颈部依然肿痛的情况下,再次接受手术。主刀告诉老万,第二次手术会扩大范围,做得更彻底一些。术后,老万获悉,再次的支撑喉镜检查仍然没有发现梨状窝内瘘口,但是术中不排除“鳃裂瘘管”可能,所以采用颈清扫的方式,把左侧侧颈区域可疑的病灶都清扫了。一知半解的老万庆幸地松了一口气,以为这一回可以万无一失了。尽管医生给足了彻底治愈的信心,但是,多愁善感的妈妈担忧依旧,因为第二次手术的切口伤疤长达12cm,几乎横跨整个颈部,每每望及,伤心的泪珠总是难以抑制地从泛红的眼圈滚落。2023年3月,凑巧,距离第二次手术又是两年半的时间,魅影一般的左侧颈部肿痛不约而至。这简直就是当头乱棒,把人打得不知所措,老万难以置信,思前顾后,不得已带着儿子再次回到江西某专科医院。虽然已有上海专家前面两次的背书,南昌当地的医生依然不敢排除梨状窝瘘,于是又再次支撑喉镜检查,结果与此前无异,但还是不排除左侧鳃裂瘘管可能。经过一个多月的抗感染和消炎治疗,复发的颈部脓肿,再度销声匿迹,可笼罩在老万心头之上的百般愁云并没有云消雾散。久病成医的老万不再因颈部肿痛的暂时平复而窃喜,他心知肚明,这不过是一时的风平浪静,酝酿中的狂风骤雨随时随刻都会再度来袭。这跟当年屡屡骚扰西汉王朝的匈奴一样,每一次被痛击之后,漠北草原上的游牧骑兵便溃败消失得无影无踪,但这只是一时的战略撤退,假以时日,兵强马壮之际,匈奴大军又会再度南下烧杀抢掠。可去哪里找抵御匈奴的绝杀者呢?喝了一瓶52度的四特酒之后,老万更加迷茫……2023年7月9日,誓与颈部瘘管一刀两断的老万夫妇,经过海量搜索,了解到“陈良嗣鳃裂畸形专病诊治品牌”,随即通过好大夫在线取得联系,并按要求准备既往就医的原始病案资料(门诊病历、住院病历、影像图片、手术记录、病理结果、原始外观图片等)。2023年7月中旬,通过问询、体查、复习外院资料、完善颈部MRI等检查,困扰老万一家6年的顽瘴痼疾也在事无巨细的盘问和层层剖析之下,缓缓褪去云山雾罩的外衣,露出了隐藏至深的庐山真面目。2023年9月21日,小万接受了改良Sistrunk手术,切除的病灶术后病理证实为甲状舌管囊肿。【复盘诊治经历,抽丝剥茧;追寻蛛丝马迹,还原真相】首先、家长提供的外院第一次手术术后病理描述如下“(送检组织)纤维脂肪组织中间内衬单层柱状上皮的腔隙,间质血管扩张淤血,伴炎症细胞”。根据病理结果,基本排除左侧颈部可能发生的其他若干先天性囊肿,包括胸腺囊肿、支气管源性囊肿、潜突型舌下腺囊肿、表皮样或皮样囊肿等,并且将囊肿可能性锁定为:梨状窝瘘、第二鳃裂瘘管和甲状舌管囊肿。其次、上海某医学中心两次支撑喉镜检查及江西某医院一次支撑喉镜检查,均未发现梨状窝内瘘口存在,结合患儿每次发病部位均位于侧颈中段偏上、局部疼痛不剧烈、没有明显的吞咽疼痛、没有明显的扭颈困难、发作前期没有明显的发热、既往多次影像检查均提示左侧甲状腺形态完整等,是故,基本排除梨状窝瘘。再者、通过跟患儿父母多次问诊沟通,父母均明确告知患儿出生后,颈部未存在皮肤瘘口。加之发病部位位于左侧颈部,所以,基本排除第二鳃裂瘘管。最后、根据外院病理,结合阅读2023年7月20日我院复查的颈部增强MRI,最终考虑“偏于左侧的甲状舌管囊肿”。【偏离中线的甲状舌管囊肿发生率及鉴别】甲状舌管囊肿源于甲状舌管的不完全退化,由于甲状腺原基基本在颈前中线区下行,因此,其后端与舌盲孔连接的甲状舌管的发育残余,也多数在颈前中线区域安家落户,可也有那么一小部分固执己见者,一意孤行,离经叛道——远离中轴。2016年,美国加利福尼亚伍德兰希尔斯医疗中心,一组685例甲状舌管囊肿的临床特点描述显示,668例(97.5%)位于颈前中线,9例(1.3%)位于中线左侧,8例(1.2%)位于中线右侧。2008年,中国台湾省台北市国立台湾大学的一组84例甲状舌管囊肿的研究显示:69例(82.1%)位于颈前中线;15例(17.9%)位于中线左侧;1例(1.2%)位于中线右侧。综合不同研究报告,大约10-24%的甲状舌管囊肿可偏于一侧,并且是左侧多见。一旦偏离中线,囊肿倾向于靠近甲状腺软骨的外侧表面,并深入到颈前带状肌间隙。这些分道扬镳、离群索居的“另类”,极易与好发于侧颈区域的先天囊瘘混淆。偏离中线,且位于舌骨水平以下甲状腺区域者,需与梨状窝瘘鉴别。偏离中线,且位于舌骨水平以上的颌下区者,需与口底皮样/表皮样囊肿或潜突型(口外型)舌下腺囊肿鉴别。偏离中线,且邻近胸锁乳突肌中上1/3-中下1/4前缘者,需与第二鳃裂瘘管鉴别。【几点思考】第一、疾病的普遍性与特殊性。疾病具有双重属性,即普遍性(共性)和特殊性(特殊性)。前者指的是某个个体具有共同的、适用于大部分或全部成员的性质、特征或规律,容易被知晓识别。例如:甲状舌管囊肿通常位于颈前颏下中线区域,这便是普偏性。特殊性则指的是某个个体具有独特的、与众不同的性质、特征或规律。容易被遗忘疏忽。例如,甲状舌管囊肿可偏离中线,甚至位于侧颈区域,这便是特殊性。从不同维度认知疾病,有助于更好地把握疾病的本质和特点。第二、方向错了,再多的努力都是徒劳!头颈先天疾病的种类繁杂,临床表现酷似,经验不足者,初始误判,情有可原。然而,一而再,再而三,三番四次的一错再错,或许与主观上的先入为主、思维固化、人云亦云有关。此例患儿历经多次支撑喉镜检查,均排除左侧梨状窝瘘,但是,此前就医的两家医院、不同医生诊断思维上还是没有跳出“鳃裂瘘管”的桎梏,若干次出院病历中,依旧笼统模糊地判断为“左侧颈部鳃裂瘘管”。至于手术,无论是首次的“左侧颈部鳃裂瘘管切除术”,还是第二次的“更为彻底的颈清扫术式”,实质上都是不着边际,无的放矢。所以复发,也就在所难免了,毕竟一开始方向就南辕北辙,后续纵然再多的努力,也都枉然。第三、独立思考,还是听信权威?在诊治疑难困惑的头颈先天疾病的过程中,患者提供的既往诊治信息,虽有助于对后续评估、决策,但也难免左右判断。此例患儿曾先后两次在国内儿童专科领域的天花板级别医院诊治,虽然两次住院均排除梨状窝瘘,但出院小结却依然诊断为“左侧颈部鳃裂瘘管”。顶级医疗机构的背书,极具权威。如若不加思辨,轻信盲从,必然深陷定向思维的泥沼。基于既往信息的深度挖掘和逻辑推断,不仅改写了几乎不可颠覆的盖棺定论,而且避免患儿再次坠入无效手术和复发的轮回。第四、纷繁芜杂中,如何探寻蛛丝马迹?面对困难重重且茫头无绪的复发性头颈先天疾患,“问”与“阅”,其实,便是探寻真相、解开谜团的金钥匙。“问”,就是不厌其烦的复盘追溯、求端讯末、层层剖析,不放过任何蛛丝马迹。本案例患儿已行两次手术和多次切开引流,颈部遗留多处疤痕。仅凭外观,已无法辨认是否存留先天皮瘘瘘口。但经多次求证,家长明确否认原发皮瘘存留,进而排除第二鳃裂瘘管。“阅”,就是全面细致地研读患者既往历次就医卷宗,捕捉原始资料里隐藏的草蛇灰线。本案例,就是通过复阅患儿首次手术的术后病理,发现关键字眼“柱状上皮”,从被覆上皮来源锁定三种可能。【结语】疾病个性的疏忽、医者思维的固化、“权威”诊断的盲从,或许才是某些频频复发的头颈先天疾患,屡屡被误诊误治的根本所在。基于“问”与“阅”的独立思考、深度挖掘和逻辑推断,以及综合研判之后的精准诊治,方可避免重蹈覆辙。【参考文献】ThompsonLesterDR,HerreraHannahB,LauSeanK.AClinicopathologicSeriesof685ThyroglossalDuctRemnantCysts.Head&NeckPathology.2016;10(4):465-474.ChouJackie,WaltersAndrew,HageRobert,etal.Thyroglossalductcysts:anatomy,embryologyandtreatment.SURGICALANDRADIOLOGICANATOMY.2013;35(10):875-81.LinShih-Tsang,TsengFen-Yu,HsuChuan-Jan,etal.Thyroglossalductcyst:acomparisonbetweenchildrenandadults.AMERICANJOURNALOFOTOLARYNGOLOGY.2008;29(2):83-7.陈良嗣.第六篇第38章:甲舌囊肿及瘘管。见:刘大波主编:临床小儿耳鼻咽喉疾病诊疗学(第1版).科学技术文献出版社,2017年5月:387-451.姚丹勉,陈良嗣,梁璐,等.颈前中线分区清扫治疗儿童复发性甲状舌管囊瘘[J].临床耳鼻咽喉头颈外科杂志.2016,30(19):1545-1547.【附录】如需了解甲状舌管囊瘘的相关知识,可参考以往的科普文章(《甲状舌管囊肿的特点和手术时机》、《颈前中线分区清扫治疗儿童复发性甲状舌管囊瘘》、《莫让甲状舌管囊瘘成为家长心中的痛!(上篇)》、《莫让甲状舌管囊瘘成为家长心中的痛!(下篇)》、《细数面颈部先天性瘘管(上篇)》、《细数面颈部先天性瘘管(下篇)》、《会厌囊肿?还是舌甲状舌管囊肿?》、《经典恒久远,百年永传承:甲状舌管囊肿手术标准程序——Sistrunk术式》、《甲状舌管囊肿手术中,舌骨的处理不是画蛇添足,而是不可或缺!》、《谁跟你说,甲状舌管囊肿的发病部位只在......》、《甲状舌管囊肿手术,为何还要切除“舌骨上区组织”?》、《甲状舌管囊肿癌变,传说中的黑天鹅!》、《异位甲状腺,貌似甲状舌管囊肿的罕见先天疾患》、《同源异流:甲状舌管囊肿与异位甲状腺的临床特征对比》、《甲状舌管囊肿手术中,一个被遗忘的解剖三角——Lesser’sTriangle(雷塞氏三角)》、《失而复得的诊室(记一位甲状舌管囊肿患者的门诊问询)》、《甲状舌管囊肿手术并发症的常见、少见与罕见》等。End文:陈良嗣头颈腺体、先天疾病及儿童头颈外科工作室广东.广州终稿于2023年11月22日(癸卯小雪)(ILMSS、GBO)如需解惑和帮助,可识别以下二维码,网络问诊或电话咨询。
医学科普——甲状舌管囊肿手术并发症的常见、少见与罕见医学科普——甲状舌管囊肿手术并发症的常见、少见与罕见广东省人民医院&广东省医学科学院耳鼻咽喉头颈外科陈良嗣头颈腺体、先天疾病及儿童头颈外科工作室2023年4月初,广州沐浴在雨雾里的时间已一周有多,潮湿的空气就像被浸泡过的海绵,稍微挤压,就可拧出水。透过被戳出许多密密麻麻网眼的灰褐色天际,喷涌而出的雨水,你争我抢,劈头盖脸地浇注,毫无商量的余地。周末午后,我接到一个西南省份的来电,连线的那头是一位急切、焦虑和不知所措的小儿外科医生。尽管身经百战,但他咨询的内容却是我从未遇见和听说的——甲状舌管囊肿手术误切部分甲状软骨和喉内粘膜组织。虽素不相识,但我还是极尽全力倾囊解答,以期缓解他无比压抑的心情和沉重的挫败感。在颈部先天性肿块中,甲状舌管囊肿是最常见的,约占儿童颈部中线肿块的70-75%,彻底手术是避免此类疾病影响外观、继发感染和恶变(1-3%的概率)的最佳选项。自从1921年以来,Sistrunk术式及其改良术式已日臻完善,也成为甲状舌管囊肿外科治疗的标准程序。有文献报道该术式产生的并发症较为轻微,且与伤口相关,如:血清肿、局部伤口感染、缝合处脓肿、伤口裂开,发生率为6.67-29%。亦有文献报道专业的高年资医生运用该术式,其术后并发症发生率仅为1-3%。似乎,有了这样安全、可靠的术式,术者完全可以信马由缰地驰骋。然而,事实却是:一方面,由于甲状舌管胚胎下行路径的特殊性和囊肿区域毗邻的复杂性,对于甲状舌管囊肿手术相关解剖不熟悉、临床经验不足、或者掉以轻心的术者来说,看似简单、说得轻巧的手术依然意味着挑战和陷阱。另一方面,尽管甲状舌管囊肿常见病,且早已有车载斗量的专业文献和科普宣教,但是,具体到手术并发症的阐述,或零散、或粗略、或欠缺,初涉此疾病领域的医者难以获取专业、详尽、系统的有效资讯。再一方面,随着经济、文化、意识的提升,在家庭少子化趋势不可逆转,每个孩子都是宠儿的大背景下,绝大多数家长在涉及手术风险咨询时,无不顾虑重重、刨根问底。而与之矛盾的却是,在繁忙、紧张的门诊中,对甲状舌管囊肿手术早已习以为常的医者,难免轻描淡写、三言两语地应付。就此,基于现实中,医与患的需求,本篇参考文献,结合实战,梳理归纳甲状舌管囊肿手术可能存在的常见、少见与罕见并发症,以供参阅解惑(具体参见表1-3)。【结语】“纸上得来终觉浅,绝知此事要躬行。”出自南宋文史学家陆游的教子诗——《冬夜读书示子聿》。意思是“从书本上学来的知识,还是不够完善的。如果想要深入理解其中的道理,必须要亲自实践才行。”在医学实践中,具体到甲状舌管囊肿的手术并发症,尤其是少见和罕见并发症的认知了解,我倒是希望每一位术者不要有过多的切身体会,而应该仔细琢磨,善于把别人的深刻教训变成自己的宝贵经验和智慧。Sistrunk术式无疑是成熟、标准的治疗程序,但是,操纵术式的背后依然是人,只要是人就可能犯错。我们可以做的就是掌握疾病的胚胎成因、熟知病灶的毗邻解剖、提升自身的外科技艺、保持严谨的手术态度,防患于未然,从根源上尽可能杜绝甲状舌管囊肿手术并发症的发生。【参考文献】AndersonJenniferL,VuKimberly,HaidarYarahM,etal.Risksandcomplicationsofthyroglossalductcystremoval.LARYNGOSCOPE.2020;130(2):381-384.MaddalozzoJ,VenkatesanTK,GuptaP.ComplicationsassociatedwiththeSistrunkprocedure.LARYNGOSCOPE.2001;111(1):119-23.MaddalozzoJohn,AlderferJeremy,ModiVikash.Posteriorhyoidspaceasrelatedtoexcisionofthethyroglossalductcyst.LARYNGOSCOPE.2010;120(9):1773-8.DanauTom,VerfaillieGuy,GordtsFrans,etal.Thyroglossalductcystsinchildren:a30-yearsurveywithemphasisonclinicalpresentation,surgicaltreatment,andoutcome.ACTACHIRURGICABELGICA.2019;119(6):357-362.陈良嗣.第六篇第38章:甲舌囊肿及瘘管。见:刘大波主编:临床小儿耳鼻咽喉疾病诊疗学(第1版).科学技术文献出版社,2017年5月:387-451.【附录】如需了解甲状舌管囊瘘的相关知识,可参考以往的科普文章(《甲状舌管囊肿的特点和手术时机》、《颈前中线分区清扫治疗儿童复发性甲状舌管囊瘘》、《莫让甲状舌管囊瘘成为家长心中的痛!(上篇)》、《莫让甲状舌管囊瘘成为家长心中的痛!(下篇)》、《细数面颈部先天性瘘管(上篇)》、《细数面颈部先天性瘘管(下篇)》、《会厌囊肿?还是舌甲状舌管囊肿?》、《经典恒久远,百年永传承:甲状舌管囊肿手术标准程序——Sistrunk术式》、《甲状舌管囊肿手术中,舌骨的处理不是画蛇添足,而是不可或缺!》、《谁跟你说,甲状舌管囊瘘的发病部位只在颈前颏下区?》、《甲状舌管囊肿手术,为何还要切除“舌骨上区组织”?》、《甲状舌管囊肿癌变,传说中的黑天鹅!》、《异位甲状腺,貌似甲状舌管囊肿的罕见先天疾患》、《同源异流:甲状舌管囊肿与异位甲状腺的临床特征对比》、《甲状舌管囊肿手术中,一个被遗忘的解剖三角——Lesser’sTriangle(雷塞氏三角)》、《失而复得的诊室(记一位甲状舌管囊肿患者的门诊问询)》等。End文:陈良嗣头颈腺体、先天疾病及儿童头颈外科工作室广东.广州终稿于2023年10月24日(癸卯霜降)(ILMSS、GBO)如需解惑和帮助,可识别以下二维码,网络问诊或电话咨询。